Léčba kombinované laryngokély endoskopickým přístupem – kazuistické sdělení


Treatment of combined laryngocele using an endoscopic approach – a case report

Laryngocele is a rare benign disease of the larynx that originates from dilating the laryngeal ventricles. The laryngocele communicates with the laryngeal lumen and so is filled with air. In case of closure, there can be an accumulation of pathological secret presented – mucus (laryngomucocele) and, in case of infection, the pus (laryngopyocele). We distinguish internal or combined laryngocele with the borderline of the thyrohyoid membrane. Clinical features dominate hoarseness, cough, dysphagia, foreign body sensation, and possibly dyspnea or neck mass. It can also be an incidental finding in imaging methods that are being done for other reasons. CT or MRI scans are fundamental in the diagnostic process because the clinical symptoms are not distinctive. The optimal treatment modality is surgery. An endoscopic approach is mainly used for the internal laryngoceles, and the external approach for the combined ones. Nevertheless, in the last few years, several works have been published concerning the use of the endoscope for the resolution, even in combined lesions. Most recently, also the use of transoral robotic surgery has gained popularity. We present the case of a 36-year-old patient who was taken to the local hospital for acute respiratory distress and must undergo an urgent tracheostomy. After the final diagnosis of large combined laryngomucocele was made, he was admitted to the tertiary hospital for definitive surgical treatment. The complete resection was made using the endoscope, and the patient was successfully freed from the tracheostomy tube.

Keywords:

laryngomucocele – minimally-invasive surgery – neck mass


Autori: M. Zábrodský ;  J. Plzák ;  Markéta Bonaventurová
Pôsobisko autorov: Klinika otorinolaryngologie a chirurgie hlavy a krku 1. LF UK a FN v Motole, Praha
Vyšlo v časopise: Otorinolaryngol Foniatr, 72, 2023, No. 4, pp. 215-220.
Kategória: Kazuistika
doi: https://doi.org/10.48095/ccorl2023215

Súhrn

Laryngokéla je vzácné benigní onemocnění hrtanu, které vzniká dilatací ventriculus laryngis. Laryngokéla komunikuje s nitrem hrtanu, a tedy obsahuje vzduch. Při uzávěru spojení může docházet k hromadění hlenu (laryngokomukokéla), v případě infekce i hnisu (laryngopyokéla). Rozlišujeme laryngokélu vnitřní a kombinovanou/smíšenou, kdy hranicí je membrana thyrohyoidea. V klinickém obraze dominuje chrapot, kašel, dysfagie, pocit cizího tělesa při polykání, popř. dušnost či nebolestivé zduření na krku. Může být ale také náhodným nálezem při zobrazovacích vyšetřeních z jiné indikace. Zobrazovací metody (CT, popř. MR) jsou zcela zásadní pro diagnostiku tohoto onemocnění, neboť klinický obraz bývá poměrně nespecifický. Léčebnou modalitou je chirurgická resekce. V případě vnitřních laryngokél se jedná nejčastěji o endoskopický přístup, u kombinovaných o přístup zevní. V posledních letech narůstá počet publikovaných případů endoskopicky asistovaných resekcí laryngokél. Recentně dostupná je i možnost využití transorální robotické chirurgie. V naší kazuistice uvádíme případ 36letého pacienta, který byl pro akutní dechové obtíže zajištěn tracheostomií na pracovišti prvního kontaktu. Po stanovení dia gnózy objemné kombinované laryngomukokély pomocí CT mu byla laryngomukokéla resekována endoskopickou cestou a pacient byl dekanylován.

Klíčová slova:

mikrolaryngoskopie – laryngomukokéla – zduření na krku

Úvod

Laryngokéla je cystická dilatace ventriculus laryngis, která směřuje kraniálně pod vestibulární řasu a komunikuje s lumen hrtanu. Hranicí pro označení dilatace ventrikulu za laryngokélu je horní okraj štítné chrupavky [1, 2]. Pokud je laryngokéla omezena na prostory hrtanu a neproniká skrze membrana thyrohyoidea, mluvíme o laryngokéle vnitřní (s typickými příznaky, jako je chrapot, bolest v krku, dysfagie, kašel, pocit cizího tělesa v krku, popř. dušnost). Pokud ovšem přes tuto strukturu proniká dále do viscerálních prostor krku, mluvíme o laryngokéle kombinované či smíšené (kdy symptomy uvedené u laryngokély vnitřní může doplňovat i příznak měkkého zduření na krku, které se může zvětšovat při kašli či Valsalvově manévru) (obr. 1) [3, 4].

Anatomické schéma hrtanu s vyznačením vnitřní a smíšené laryngokély.
Obr. 1. Anatomické schéma hrtanu s vyznačením vnitřní a smíšené laryngokély.
Fig. 1. Anatomical diagram of the larynx showing internal and mixed laryngocele.

Laryngokéla je vzácné onemocnění. Reportovaná incidence onemocnění je velmi variabilní, 0,4–60 na 1 mil. obyvatel/1 rok [5, 6]. Onemocnění se vyskytuje častěji u mužů, typicky v 5.–6. dekádě věku a ve většině případu (87 %) je unilaterální [5–7].

Chirurgická resekce je metodou volby. V našem článku prezentujeme kazuistiku pacienta s objemnou smíšenou laryngomukokélou, která vedla k akutní progredující dechové nedostatečnosti způsobené obstrukcí na úrovni hrtanu. Akutní stav si vyžádal provedení urgentní tracheotomie a následné endoskopické chirurgické řešení. Cílem sdělení je připomenout tento potenciálně život ohrožující stav v rámci diferenciální diagnostiky příčin akutní dušnosti a zároveň přinést souhrn dosavadních poznatků v oblasti diagnostiky a léčby.

CT vyšetření před provedením tracheotomie a drenáže ložiska:
Obr. 2. CT vyšetření před provedením tracheotomie a drenáže ložiska:
a) vak laryngomukokély (extralaryngeální porce),
b) vak laryngomukokély (intralaryngeální porce),
c) lumen dýchacích cest,
d) horní okraj chrupavky štítné,
e) hladina tekutiny ve vaku laryngomukokély.

CT vyšetření před endoskopickým řešením (stav po drenáži a zavedení TRST):
Obr. 3. CT vyšetření před endoskopickým řešením (stav po drenáži a zavedení TRST):
a) vak laryngomukokély (extralaryngeální porce),
b) vak laryngomukokély (intralaryngeální porce),
c) lumen dýchacích cest,
d) přetrvávající hladina tekutiny ve vaku laryngomukokély.

Kazuistika

Muž, 36 let, nekuřák, bez závažnějších přidružených onemocnění, zaměstnán jako stavbyvedoucí, byl přijat na ORL oddělení okresní nemocnice pro postupnou progresi dechových obtíží a zvýšenou teplotu. V předchorobí pacient udával asi měsíc trvající a zhoršující se bolesti v krku vlevo a bolesti při polykání. Bylo provedeno CT krku s kontrastem a radiologem popsána cystická léze; v diferenciální dia gnóze bylo radiologem vyjádřeno podezření na infikovanou mediální krční cystu (obr. 2). Vzhledem k hrozící sufokaci byly u pacienta zajištěny dýchací cesty tracheostomií. Byla nasazena trojkombinace i.v. antibio tik (amoxicilin + klavulanát, gentamicin a metronidazol) a provedena odlehčující zevní drenáž ložiska v celkové anestezii. Po stabilizaci stavu a regresi dechových obtíží byl pacient dekanylován a 15. den hospitalizace dimitován do domácího prostředí. V průběhu následujících dvou týdnů došlo opět k rozvoji kašle, zahlenění, chrapotu a dechových obtíží s nutností provést retracheotomii na stejném ORL pracovišti. Podle nově provedeného CT vyšetření krku bylo vysloveno podezření na levostrannou laryngomukokélu (obr. 3, 4). Pacient byl přeložen na Kliniku otorinolaryngologie a chirurgie hlavy a krku 1. LF UK a FN v Motole k definitivnímu chirurgickému řešení. Bylo rozhodnuto o resekci endoskopickou cestou s event. konverzí k zevnímu přístupu podle peroperačního nálezu. Výkon byl proveden pod clonou antibio tik (cefazolin a metronidazol i.v.). Pacient byl ventilován již dříve provedenou tracheostomií. V úvodu operace byla pacientovi zavedena nazogastrická sonda. Následně po zavedení endoskopu a prohlédnutí dýchacích cest byl resekován pomocí CO2 laseru vak laryngomukokély in toto. Výkon proběhl bez komplikací a vhledem k příznivému průběhu operace nebylo nutné rozšířit výkon o zevní přístup. Dekanylace pacienta proběhla první pooperační den, nazogastrická sonda byla odstraněna v den dimise, a to čtvrtý pooperační den. Histologické vyšetření potvrdilo dia gnózu laryngomukokély. Na kontrole měsíc po operaci byl pacient bez obtíží, udával pouze mírné zadýchávání při námaze. V laryngoskopickém vyšetření bylo patrné mírné zúžení průdušnice v místě původního umístění tracheostomie (zužujícího průsvit o přibližně 30–40 %) (obr. 5). Tři měsíce od operace bylo provedeno kontrolní CT, které vyloučilo recidivu či perzistenci onemocnění (obr. 6).

Videolaryngoskospie před endoskopickým řešením:
Obr. 4. Videolaryngoskospie před endoskopickým řešením:
a) epiglottis,
b) prosáknutí levého arytenoidního hrbolu a levého vestibulárního svahu
na podkladě vaku laryngomukokély
(v okolí stáza slin).

Videolaryngoskopie jeden měsíc po operaci:
Obr. 5. Videolaryngoskopie jeden měsíc po operaci:
a) pravý arytenoidní hrbol,
b) levý arytenoidní hrbol s reziduálním otokem,
c) granulační tkáň v místě po resekovaném vaku laryngomukokély.

CT vyšetření tři měsíce po operaci:
Obr. 6. CT vyšetření tři měsíce po operaci:
a) lumen dýchacích cest, b) epiglottis (rotována pooperačním jizvením).

Diskuze

Z prezentované kazuistiky je patrné, jak důležité je do diferenciální diagnostiky příčiny dušení zahrnout i toto onemocnění, a při patřičné terapii se tak vyhnout jeho recidivě a život ohrožujícímu stavu.

Etiologie tohoto onemocnění je stále poměrně nejasná, mezi možné příčiny patří zvýšení intraluminálního tlaku v hrtanu (např. chronický kašel, profesionální hra na dechový nástroj či foukání skla) [8–10] a dále mechanická obstrukce hrtanu, jako supraglotický karcinom, supraglotická amyloidóza, chordom či sklerodermie [11], v literatuře jsou ovšem zmiňovány i posttraumatické [12] a neonatální laryngokély [13]. Vzhledem k větší dostupnosti a častějšímu provádění CT vyšetření je však mnohdy laryngokéla pouze náhodným nálezem u asymptomatických pacientů bez jakýchkoliv známých rizikových faktorů [14].

Diferenciální diagnostika na základě klinického vyšetření je široká a přesahuje rámec tohoto sdělení. Zásadní je fakt, že při každé nejasné asymetrii v oblasti hrtanu by mělo být provedeno vyšetření zobrazovací metodou (CT, MR) [4, 15] či jejich kombinací při diagnostických rozpacích [16]. Modalitou první volby bývá CT vyšetření, použití kontrastu podle ně kte rých autorů nevedlo k přesnější dia gnóze laryngokély [14]. I v rámci radiodiagnostiky je v souvislosti se zkvalitňováním přístrojového vybavení nutno v diferenciální diagnostice odlišovat potenciální anatomické varianty hrtanu, dilatovaný ventriculus laryngis či další tzv. mimickers (faryngokéla, hluboký piriformní recessus či divertikl trachey) [14]. MR je přínosná mimo jiné i pro odlišení laryngomukokély, laryngopyokély a tumorózní infiltrace [17].

Každá laryngokéla by měla být histologicky vyšetřena vzhledem k tomu, že současný výskyt skvamocelulárního karcinomu v souvislosti s laryngokélou se udává od 5 do 28 % [18, 19]. Z dalších diagnóz, které jsou odlišitelné pouze histopatologickým vyšetřením a mohou být za laryngokélu zaměněny, je nutno zmínit onkocytární papilární cystadenom [20].

Léčba je chirurgická, přičemž typ přístupu závisí na charakteru léze a zkušenostech operatéra. Je preferováno kompletní odstranění léze, jelikož v minulosti prováděná marsupializace je spojena s vyšším rizikem recidivy onemocnění [21]. Dřívější jednoduché rozdělení přístupu na mikrolaryngoskopii u vnitřních lézí a zevní přístup u kombinovaných lézí je pomalu opouštěn [7]. Četné práce dokazují, že i objemné kombinované laryngokély mohou být odstraněny mikrolaryngoskopicky s použitím CO2 laseru [22, 23]. Důvodem snahy o posouvání hranic pro využití minimálně invazivního přístupu je nižší riziko komplikací, méně častá potřeba tracheostomie a kratší doba hospitalizace ve srovnání se zevními přístupy [22, 24]. Ty mají však stále své místo u laryngokél nedostupných endoskopickou cestou, neboť umožňují větší přehlednost operačního pole [8]. Zevní přístupy rozeznáváme tři: 1. přístup přes thyrohyoidní membránu (nejčastější), 2. thyreotomii s resekcí horní třetiny chrupavky štítné a 3. tzv. V-thyreotomii [7, 25]. V roce 2013, kdy byla publikována první práce popisující využití transorální robotické chirurgie (TORS) k resekci laryngokély, byla metoda prezentována jako potenciálně kombinující výhody jak endoskopie (minimálně invazivní metoda), tak zevního přístupu (lepší přehlednost operačního pole a dosah nástrojů do laterálních oblastí hrtanu) [26]. Nicméně podle poslední studie z roku 2022 se ukazuje, že i TORS má své limity – častější nutnost využití nazogastrické sondy a delší dobu hospitalizace ve srovnání s endoskopickými metodami [21].

 

Závěr

Laryngokéla je vzácné onemocnění, ale neměla by být opomíjena v rámci diferenciální diagnostiky akutní dušnosti a polykacích obtíží. Kromě akutní problematiky má časné stanovení dia gnózy prognostický význam vzhledem k možnému současnému výskytu skvamocelulárního karcinomu. Z případu prezentovaného pacienta je zřejmé, že se může vyskytovat i u pacientů bez jakýchkoliv rizikových faktorů a vést u mladého zdravého jedince k život ohrožujícímu stavu. Terapeutický přístup je vždy třeba volit individuálně podle rozsahu laryngokély a zkušeností operatéra. I rozsáhlé kombinované laryngokély je možné úspěšně řešit endoskopicky, jak jsme prezentovali v naší kazuistice.

 

Prohlášení o střetu zájmů

Autorka práce prohlašuje, že v souvislosti s tématem, vznikem a publikací tohoto článku není ve střetu zájmů a vznik ani publikace článku ne byly podpořeny žádnou farmaceutickou firmou. Toto prohlášení se týká i všech spoluautorů.

 

Grantová podpora

Podpořeno z grantu GAUK No. 192121.

 

 

Přijato k recenzi: 25. 12. 2022
Přijato k tisku: 17. 3. 2023

MUDr. Markéta Bonaventurová
Klinika otorinolaryngologie a chirurgie hlavy a krku
1. LF UK a FN v Motole
V Úvalu 84
150 06 Praha 5
Marketa.Bonaventurova@fnmotol.cz


Zdroje

1. Keim WF, Livingstone RG. Internal laryngocele. Ann Otol Rhinol Laryngol 1951; 60 (1): 39–50. Doi: 10.1177/000348945106000103.

2. Burke EN, Golden JL. External ventricular laryngocele. Am J Roentgenol Radium Ther Nucl Med 1958; 80 (1): 49–53.

3. Mobashir MK, Basha WM, Mohamed AE et al. Laryngoceles: Concepts of diagnosis and management. Ear Nose Throat J 2017; 96 (3): 133–138. Doi: 10.1177/014556131709600313.

4. Kántor P, Zeleník K, Komínek P. Laryngokély – současný pohled na problematiku. Prakt Lek 2020; 100 (4): 164–168.

5. Stell PM, Maran AG. Laryngocoele. J Laryngol Otol 1975; 89 (9): 915–924. Doi: 10.1017/s0022 215100081196.

6. Slonimsky E, Goldenberg D, Hwang G et al. A Comprehensive Update of the Incidence and Demographics of Laryngoceles in Adults. Ann Otol Rhinol Laryngol 2022; 131 (10): 1078–1084. Doi: 10.1177/00034894211055336.

7. Zelenik K, Stanikova L, Smatanova K et al. Treatment of Laryngoceles: what is the progress over the last two decades? Biomed Res Int 2014; 2014: 819453. Doi: 10.1155/2014/819453.

8. Thome R, Thome DC, De La Cortina RA. Lateral thyrotomy approach on the paraglottic space for laryngocele resection. Laryngoscope 2000; 110 (3 Pt 1): 447–450. Doi: 10.1097/000 05537-200003000-00023.

9. Amin M, Maran AG. The aetiology of laryn gocoele. Clin Otolaryngol Allied Sci 1988; 13 (4): 267–272. Doi: 10.1111/j.1365-2273.1988.tb01130.x.

10. Macfie DD. Asymptomatic laryngoceles in wind-instrument bandsmen. Arch Otolaryngol 1966; 83 (3): 270–275. Doi: 10.1001/archotol. 1966.00760020272018.

11. Juneja R, Arora N, Meher R et al. Laryngocele: A Rare Case Report and Review of Literature. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg 2019; 71 (Suppl 1): 147–151. Doi: 10.1007/s12 070-017-1162-x.

12. Biswas S, Saran M. Blunt Trauma to the Neck Presenting as Dysphonia and Dysphagia in a Healthy Young Woman; A Rare Case of Traumatic Laryngocele. Bull Emerg Trauma 2020; 8 (2): 129–131. Doi: 10.30476/BEAT.2020.46455.

13. Chu L, Gussack GS, Orr JB et al. Neonatal laryngoceles. A cause for airway obstruction. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1994; 120 (4): 454–458. Doi: 10.1001/archotol.1994.01880280082016.

14. Slonimsky G, Hawng G, Goldenberg D et al. Terminology, Definitions, and Classification in the Imaging of Laryngoceles. Curr Probl Dia gn Radiol 2021; 50 (3): 384–388. Doi: 10.1067/j.cpradiol.2020.06.002.

15. Sádovská K, Binková H, Gál B. Laryngokéla – kazuistika. Otorinolaryngol Foniatr 2016; 65 (2): 150–151.

16. van Vierzen PB, Joosten FB, Manni JJ. Sonographic, MR and CT findings in a large laryngocele: a case report. Eur J Radiol 1994; 18 (1): 45–47. Doi: 10.1016/0720-048x (94) 90365-4.

17. Alvi A, Weissman J, Myssiorek D et al. Computed tomographic and magnetic resonance imaging characteristics of laryngocele and its variants. Am J Otolaryngol 1998; 19 (4): 251–256. Doi: 10.1016/s0196-0709 (98) 90127-2.

18. Micheau C, Luboinski B, Lanchi P et al. Relationship between laryngoceles and laryngeal carcinomas. Laryngoscope 1978; 88 (4): 680–688. Doi: 10.1002/lary.1978.88.4.680.

19. Harney M, Patil N, Walsh R et al. Laryngocele and squamous cell carcinoma of the larynx. J Laryngol Otol 2001; 115 (7): 590–592. Doi: 10.1258/0022215011908333.

20. Svejdova A, Kalfert D, Skoloudik L et al. Oncocytic papillary cystadenoma of the larynx: comparative study of ten cases and review of the literature. Eur Arch Otorhinolaryngol 2021; 278 (9): 3381–3386. Doi: 10.1007/s00405-021-06841-2.

21. Purnell PR, Haught E, Turner MT. Minimally invasive treatment of laryngoceles: a systematic review and pooled analysis. J Robot Surg 2022; 16 (1): 1-14. Doi: 10.1007/s11701-021-01210-x.

22. Martinez Devesa P, Ghufoor K, Lloyd S et al. Endoscopic CO2 laser management of laryngocele. Laryngoscope 2002; 112 (8 Pt 1): 1426-1430. Doi: 10.1097/00005537-200208000-00018.

23. Szymanowski AR, Fechtner L, Muscarella J. Endoscopic Excision of a Large Combined Laryngocele. Ear Nose Throat J 2020; 99 (5): NP50–NP51. Doi: 10.1177/0145561319840142.

24. Al-Yahya SN, Baki MM, Saad SM et al. Laryngopyocele: report of a rare case and systematic review. Ann Saudi Med 2016; 36 (4): 292–297. Doi: 10.5144/0256-4947.2016.292.

25. Bisogno A, Cavaliere M, Scarpa A et al. Left mixed laryngocele in absence of risk factors: A case report and review of literature. Ann Med Surg (Lond) 2020; 60: 356–359. Doi: 10.1016/ j.amsu.2020.11.024.

26. Ciabatti PG, Burali G, D‘Ascanio L. Transoral robotic surgery for large mixed laryngocoele. J Laryngol Otol 2013; 127 (4): 435–437. Doi: 10.1017/S0022215113000236.

Štítky
Audiológia a foniatria Detská otorinolaryngológia Otorinolaryngológia

Článok vyšiel v časopise

Otorinolaryngologie a foniatrie

Číslo 4

2023 Číslo 4
Najčítanejšie tento týždeň
Najčítanejšie v tomto čísle
Kurzy

Zvýšte si kvalifikáciu online z pohodlia domova

Získaná hemofilie - Povědomí o nemoci a její diagnostika
nový kurz

Eozinofilní granulomatóza s polyangiitidou
Autori: doc. MUDr. Martina Doubková, Ph.D.

Všetky kurzy
Prihlásenie
Zabudnuté heslo

Zadajte e-mailovú adresu, s ktorou ste vytvárali účet. Budú Vám na ňu zasielané informácie k nastaveniu nového hesla.

Prihlásenie

Nemáte účet?  Registrujte sa