Aneuryzmatická cysta nadledviny

Aneurysmal cyst of the adrenal gland

Aim:
Case report of rare cystic tumor of the adrenal gland.

Case report:
A 40-year old woman was examined for a dull pain in her loins. Cystoid adrenal incidentalome was described on CT and MRI images. Based on the results of endocrinologic examination, the decision to perform an adrenalectomy was made. The patient underwent single-port laparoscopic (LESS) adrenalectomy. The final histology described a completely benign lesion – aneurysmal cyst of adrenal gland – cystic lesion of the vascular origin that was in transitional form between cyst and pseudocyst.

Conclusion:
Origin of cystic lesions is variable. Patients with cystic lesions of the adrenal gland have to be monitored carefully. Malignancy has to be excluded in cases where unclear findings are obtained by performing fine needle biopsy under CT control or adrenalectomy.

Key words:
adrenalectomy, adrenal gland, pseudocyst, laparoscopy (LESS).

Autori: Tomáš Hyndrák ¹; Milan Hora ¹; Zdeněk Chudáček ²; Ondřej Hes ³
Pôsobisko autorov: Urologická klinika LF UK a FN, Plzeň ¹; Radiodiagnostické oddělení FN, Plzeň ²; Šiklův patologicko-anatomický ústav LF UK a FN, Plzeň ³
Vyšlo v časopise: Ces Urol 2014; 18(2): 134-137
Kategória: Kazuistika

Súhrn

Cíl:
Prezentovat kazuistiku vzácného cystického útvaru nadledviny.

Kazuistika:
Čtyřicetiletá žena vyšetřovaná pro tupou bolest v levém bedru. Dle CT a MRI byl popsán cystoidní incidentalom levé nadledviny. Z endokrinologického hlediska byl nález indikován k adrenalektomii. Nemocná podstoupila laparoskopickou jednoportovou (LESS) adrenalektomii. Definitivní histologie popsala zcela benigní nález – aneuryzmatickou cystu levé nadledviny. Jde o cystickou lézi primárně cévního původu, která je přechodnou formu mezi cystou a pseudocystou.

Závěr:
Původ cystických lézí nadledvin je značně variabilní. Proto je nutné pacienty s cystami nadledvin pečlivě dispenzarizovat. V případě nejasného nálezu je vždy nutné histologicky vyloučit malignitu provedením biopsie tenkou jehlou pod CT kontrolou či adrealektomií dle výsledku zobrazovacích metod.

Klíčová slova:
adrenalektomie, nadledvina, pseudocysta, laparoskopie (LESS).

ÚVOD

Cysty nadledvin jsou vzácné s incidencí 0,06–0,18 % (1). Dle výsledků několika studií (2, 3) je incidence vyšší u žen ve středním věku. Stranová prevalence nebyla prokázána. Většinou se jedná o náhodný asymptomatický nález. Mohou však působit chronické tupé bolesti z důvodu tlaku na okolní tkáně, zvláště pak na gastrointestinální trakt. Cysty nadledvin mohou být spojeny s hypertenzí, i když endokrinologické vyšetření nepotvrdí hormonální aktivitu nádoru. K akutnímu zhoršení zdravotního stavu dochází při krvácení do cysty či ruptuře cysty. Cystoidní útvary nadledvin rozdělujeme na pseudocysty (hemoragické), endoteliální, epiteliální a parazitické cysty. Nejčastěji nacházíme endoteliální a pseudocysty (4). Existuje několik přechodných forem. Cévní cysty jsou kombinací hemoragické pseudocysty a endoteliální cysty. Objevují se v kůře nadledvin jako následek lokální poruchy cirkulace s tvorbou trombotických uzávěrů s následnou rekanalizací (5).

V kazuistice popisujeme případ pacientky s cystoidním incidentalomem levé nadledviny, která podstoupila laparoskopickou jednoportovou adrenalektomii. Definitivní histologie popsala aneuryzmatickou cystu levé nadledviny. Dle dostupné literatury (5) bylo popsáno méně než 100 případů této histopatologické jednotky.

KAZUISTIKA

Čtyřicetiletá žena bez anamnézy traumatu byla vyšetřovaná pro tupé bolesti v lumbální oblasti trvající 1 rok, které se zhoršovaly při dlouhém stání či sezení. Na USG byly popsány cysty ledvin a nejasný cystický nález s kalcifikacemi na levé nadledvině. Pro nejasný nález na CT bylo doplněno MRI vyšetření (obr. 1 a 2), kde byl popsán velký cystoidní incidentalom levé nadledviny o velikosti 45 × 36 × 35 mm s kalcifikacemi ve stěně. Dále bylo popsáno několik prostých cyst obou ledvin. Endokrinologické vyšetření neprokázalo patologickou hormonální aktivitu. Fyziologická sekrece nadledviny byla zachována. Vzhledem ke klinickým příznakům a nutnosti vyloučení malignity byl nález indikován k chirurgickému řešení. Pacientka byla indikována k provedení laparoskopické jednoportové (LESS – laparoendoscopic single-site surgery) adrenalektomie vlevo (obr. 3). Výkon samotný proveden pomocí multikanálovém portu (Triport^+®) za 59 min, bez krevní ztráty či nutnosti zavedení drénu. Pooperační průběh bez komplikací. Pacientka dimitována bez potíží 5. pooperační den. Stehy odstraněny 8. pooperační den. Při kontrole v místě bydliště 12. den po dimisi již bez bolestí.

MR – T1 vážený obraz
Fig. 1. MRI – T1 weighted image — **Obr. 1. MR – T1 vážený obraz Fig. 1. MRI – T1 weighted image**

Jednoportová laparoskopická adrenalektomie – patrná slezina, lůžko po adrenalektomii s Hem-o-lok<sup>®</sup> klipy velikosti ML na pahýlu nadledvinové žíly a v zahnutém grasperu preparát nadledviny
Fig. 2. Laparoendoscopic single-site (LESS) adrenalectomy – we can see spleen, bed of adrenalectomy with Hem-o-lok<sup>®</sup> clips size ML, specimen in pre-bent grasper — Obr. 2. Jednoportová laparoskopická adrenalektomie – patrná slezina, lůžko po adrenalektomii s Hem-o-lok<sup>®</sup> klipy velikosti ML na pahýlu nadledvinové žíly a v zahnutém grasperu preparát nadledviny Fig. 2. Laparoendoscopic single-site (LESS) adrenalectomy – we can see spleen, bed of adrenalectomy with Hem-o-lok<sup>®</sup> clips size ML, specimen in pre-bent grasper

Břišní stěna po jednoportové laparoskopické (LESS) adremalektomii
Fig. 3. Abdominal wall after laparoscopic (LESS) adrenalectomy — **Obr. 3. Břišní stěna po jednoportové laparoskopické (LESS) adremalektomii Fig. 3. Abdominal wall after laparoscopic (LESS) adrenalectomy**

Makroskopicky se jednalo o cystickou lézi na řezu s kalnou žlutou tekutinou s nekrotickými hmotami na stěnách a silnou stěnou cystické léze (obr. 4). Hmotnost preparátu po vypuštění obsahu byla 20 g.

Stěna cysty vystlaná endotelem, 100× zvětšeno, barveni hematoxylin eosin, vpravo viditelná tkáň nadledviny
Fig. 4. Wall of the cyst lined by endothelial cells, 100× magnifi ed, hematoxylin eosin staining, adrenal gland tissue visible on the right — Obr. 4. Stěna cysty vystlaná endotelem, 100× zvětšeno, barveni hematoxylin eosin, vpravo viditelná tkáň nadledviny Fig. 4. Wall of the cyst lined by endothelial cells, 100× magnifi ed, hematoxylin eosin staining, adrenal gland tissue visible on the right

Histologický popis preparátu: Excize o rozměrech 4,5 × 4 × 1 cm, velmi nepřehledná. Součástí je nadledvina o rozměrech 2,5 × 0,5 × 2,5 cm s cystou o průměru 1 cm a další o průměru zhruba 1,7 cm s drobným nodulem o průměru 0,7 cm. Histologický obraz odpovídá tzv. aneuryzmatické cystě nadledviny. Afekce je zcela benigní.

DISKUSE

Dodnes bylo publikováno méně než 600 případů cyst nadledvin (4). K nárůstu nově diagnostikovaných případů v posledních letech přispělo zdokonalení zobrazovacích metod (CT, MRI). Přibližně 7 % cyst nadledvin je maligních nebo potenciálně maligních (6). Rozlišujeme čtyři hlavní typy: pseudocysty (39 %), epiteliální (9 %), parazitické (7 %, hlavně echinokokové) a endoteliální (45 %) cysty (8).

Pseudocysty nadledvin jsou cystické léze s fibrózní stěnou bez výstelky. Obsahují četné noduly, vlákna hladké svaloviny či kalcifikace. Jejich etiologie je neznámá. Vznik pseudocyst se předpokládá na podkladě předchozího krvácení, infekčního procesu, cystické degenerace primární neoplazie nadledviny nebo cévní malformace. Příčinou krvácení může být tupé poranění břicha, trombóza nadledvinové žíly nebo tumor.

Endoteliální cysty dělíme na angiomatózní a lymfangiomatózní dle imunohistochemického barvení (5). Vyznačují se vlastní výstelkou, jsou často multilokulární s obsahem čiré serózní tekutiny. Pseudocysty mají podobný patogenetický původ s cévními anomáliemi (2).

Aneuryzmatická cysta popisována v této kazuistice je přechodná forma mezi cystou a pseudocystou. Aneuryzmatická cysta je primárně cévního původu. Má fibrózní stěnu, ve které jsou detekovatelné známky endoteliální výstelky. Jejich histopatologický průkaz se provádí endoteliálními markery (CD 34, D2-40 – podoplanin) (5).

Cystické útvary nadledvin mohou být nekomplikované či spojené s tvorbou neoplazie, jako je karcinom, adenom, feochromocytom, neuroblastom. Chirurgické řešení cystických útvarů nadledviny je indikováno v případě, že působí klinické potíže, jejich velikost je nad 5 cm, zvětšují svůj objem, vykazují patologickou endokrinní aktivitu nebo při podezření na malignitu. Akutní komplikací může být život ohrožující krvácení při ruptuře cystického útvaru (8). Velikost cystického útvaru nekoreluje s tíží příznaků (3). Naše pacientka byla indikována k laparoskopické adrenalektomii pro bolesti v levém bedru z útlaku okolních tkání a k histologickému vyloučení malignity. Laparoskopická adrenalektomie je bezpečná operace s nízkým výskytem komplikací. V současnosti téměř nahrazuje adrenalektomii otevřeným způsobem (9). Dokonce se začíná využívat i jednoportový přístup, tzv. LESS (laparoendoscopic single-site surgery) adrenalektomie (10).

ZÁVĚR

Pacienty s cystami nadledvin je nutné pečlivě dispenzarizovat k časnému zachycení progrese velikosti, prokrvácení či potencionálního maligního zvratu cystických lézí. Vzhledem ke značné histologické variabilitě cyst nadledvin je vždy nutné primárně histologicky vyloučit malignitu. Chirurgické řešení cyst nadledvin je dále indikováno v případě klinických potíží či patologické endokrinní aktivity.

Došlo: 1. 1. 2014.

Přijato: 25. 3. 2014.

Kontaktní adresa

MUDr. Tomáš Hyndrák

Urologická klinika LF UK a FN

Edvarda Beneše 1128/13, 305 99 Plzeň-Bory

email: hyndrakt@fnplzen.cz

Střet zájmů: žádný.

Podpořeno MZ ČR - RVO (Fakultní nemocnice Plzeň – FNPl, 00669806).

Zdroje

1. Sroujieh AS, Farah GR, Haddad MJ, et al. Adrenal cyst; diagnosis and treatment. Br J Urol 1990; 65: 570–575.

2. Chetty R, Silvester AC, Clark SP. Pseudocyst of the adrenal gland. Pathology 1993; 25: 233–235.

3. Medeiros LJ, Lewandrowski KB, Vickery AL. adrenal pseudocyst: a clinical and pathologic study of eight cases. Human patology 1989; 20: 660–665.

4. Laforga J, Bordallo A, Aranda I. Vascular adrenal pseudocyst: cytologic and imunohistochemical study. Diagnostic Cytopathology 2000; 22: 110–112.

5. Nigawara T, Sakihara S, Kageyama K, Terui K, Takayasu S, Hatakeyama S, Ohyama C, Sasano H, Suda T. Endothelial cyst of the adrenal gland associated with adrenocortical adenoma: preoperative images simulate carcinoma. Intern Med. 2009; 48: 235–240. doi: 10.2169/internalmedicine.48.1506

6. Neri LM, Nance FC. Management of adrenal cysts. Am Surg 1999; 65: 151–163.

7. de Bree E, Schoretsanitis G, Melissas J, Christodoulakis M, Tsiftsis D. Cysts of the adrenal gland: diagnosis and management. Int Urol Nephrol 1998; 30: 369–376. doi: 10.1007/BF02550213.

8. Khan MR, Ajmal S, Saleem T. Giant adrenal endothelial cyst associated with acute and chronic morbidity in a young female. Cases Journal. 2009; 2: 8841.

9. Hartmann I, Grepl M, Šmakal O, et al. Laparoskopická adrenalektomie ve FN Olomouc – 15leté zkušenosti. Ces Urol 2013; 17(4): 246–253.

10. Hora M, Stránský P, Eret V, Trávníček I, Ferda J, Chudáček Z, Hes O. LESS (jednoportová laparoskopická) adrenalektomie (AE). Ces Urol 2012; 16(Suppl 1): 86.